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- 多发骨内脂肪瘤:个案报道与文献回顾
- 作者:王守丰|发布时间:2013-06-20|浏览量:2586次
多发骨内脂肪瘤:个案报道与文献回顾
摘要
目的:探讨骨内脂肪瘤诊断与治疗。方法:通过文献回顾,结合本例骨内脂肪瘤病人的临床表现、x线、ct和病理学检查分析骨内脂肪瘤的诊断与治疗的特点。结果:文献回顾中,骨内脂肪瘤的发病率较低,不足原发性骨肿瘤的0.1%,但其为良性骨肿瘤,可行脂肪瘤刮除植骨或随访观察,预后良好。其可以发生于人体内任何部位骨内。本例骨内脂肪瘤发生于左侧股骨远端和左侧胫骨近端,位于干骺端。发病前无症状,因病人左侧胫骨骨折后影像学检查时发现,经其他部位x光片检查,没有发现其他部分的异常。病人有此病的家族史,其姐姐曾患本病。病人的骨折非由骨内脂肪瘤所致的病理性骨折。对胫骨近端进行骨内脂肪瘤刮除植骨。对股骨远端骨内脂肪瘤进行临床随访与观察。对胫骨骨折进行切开复位内固定。结论:骨内脂肪瘤发病率较低。通过临床表现、影像学检查和病理检查能够容易做出诊断。ct和mri即能对其做出诊断。治疗上可以行脂肪瘤刮除植骨,在不会发生病理性骨折的情况下也可进行随访观察,预后良好。南京市鼓楼医院骨科王守丰
[关键词]:骨内脂肪瘤;个案报道;文献回顾
multiple intraosseous lipoma: a case report and literature review
wang shoufeng, xiong jin, chen yixin, wang junfei, hu xuexin, luo dongshan. orthopaedic department, drum tower hospital, medical school of nan jing univeristy, nanjing, 210008.
[abstract]
objective: to investigate the diagnosis and treatment of intraosseous lipoma. method: to analyze the characteristics of diagnosis and treatment for intraosseous lipoma by literature review combined with clinical manifestition, x-ray, ct and histopathology of this case. result: in the literature review, the incidence of intraosseous lipoma is very rare and less than 0.1% of primary bone tumor. because of the benign bone tumor, the treatment of this entity is lesion curretage and bone grafting or clinical observation. the prognosis of this disorder is good. this lesion can involve all the bones. in this case, the lesion are in the metaphysis of left distal femur and proximal tibia. the patient was asymptom before the fracture of tibial diaphysis because of car accidence. the lesions were detected incidently by x-ray. in the screening, no other lesions were found in this patient. there is a family history for this patient. her old sister suffered from this disease. the tibial fracture is not pathological and the fracture line does not cross the lesion. the lesion in the tibia was treated by curretage and bone grafting. the lesion of femur was left alone and followed up. the fracture was managed by open reduction and internal fixation. conclusion: the incidence of intraosseous lipoma is very rare. the diagnosis of this entity is easily made by clinical manifestation, radiographs and histopathology. ct [1]and mri can give accurate imformation. the treatment of this disease is curretage of lesion and bone grafting in some cases. the other cases can be clinical observation and follow-up when there is no potential pathological fracture. the prognosis of this disorder is good.
[key words]: intraosseous lipoma, case report, literature review
骨内脂肪瘤(intraosseous lipoma)是较为少见的良性骨肿瘤,既往文献也多为个案报道[1,2]或少数的多中心的联合报道[3-5]。本文通过文献回顾,结合本例骨内脂肪瘤的临床表现、影像学及病理学检查,探讨骨内脂肪瘤和诊断和治疗方法及预后。
方法:
文献回顾与个案报道。本文对近年来对于骨内脂肪瘤的文献进行回顾。本例患者女性,36岁。患者因车祸后左侧胫腓骨骨折入院。入院前未骨折时患者无左下肢不适症状。患者家族成员曾有此病病史,其姐姐曾患骨内脂肪瘤。入院后查体为骨折后的临床表现,包括左下肢骨折处肿胀、压痛、活动障碍、左小腿向前后内侧成角畸形、左小腿可及骨擦音及骨擦感,纵向叩痛阳性等。x线片示:左侧胫腓骨骨折,在左侧胫骨上端及左侧股骨下端可见边界清楚的不规则的圆形和椭圆形的透亮区,伴有厚薄不一的硬化缘,内可见斑块状钙质样密度影,无骨膜反应和软组织肿块。但其骨折线并未经过干骺端的透亮区(图1)。随后进行ct检查示:为骨内椭圆形或不规则形骨质缺损区,内充填脂肪组织密度, ct值为-67hu(股骨远端)和-79 hu(胫骨近端) (图2) 。病灶最大径为3.1和5.9 cm,边缘清楚,伴有厚薄不一的硬化边。病灶中央或(和)边缘可见小结节状钙化。边缘钙化的病灶内部密度较均匀,与皮下脂肪密度相近。中央钙化的病灶多以脂肪密度为主,伴少量条片状软组织密度影。全部病灶均未见骨膜反应或软组织肿胀。
结果:
文献回顾中,骨内脂肪瘤的发病率较低,不足原发性骨肿瘤的0.1%,但因其为良性骨瘤,可行脂肪瘤刮除植骨,预后良好。其可以发生于人体内任何部位骨内。本例病人进行手术治疗,包括胫骨近端脂肪瘤刮除与植骨术及胫骨骨折的切开复位与内固定术(见图3)。左侧股骨远端的脂肪瘤未做治疗,对其在门诊进行观察。手术中取标本进行快速活检示:骨内脂肪瘤。术后大体病理标本结果与术中快速活检结果相同,he染色,放大倍数(x40), 显微镜下示:骨内脂肪瘤包含成熟的脂肪细胞伴有致密的纤维组织和骨小梁结构以及初期的钙化表现(见图4,图5)。患者术后4个月随访x光片,示骨折愈合正常,股骨远端脂肪瘤未见明显改变,胫骨近端植骨处成骨良好(见图6)。
讨论:
骨内脂肪瘤是非常少见的良性骨肿瘤之一,dhalin报道发生率为骨肿瘤的0.1%[6]。有报道其发生率不足原发性骨肿瘤的0.1%[7],但近些年的报道表明此病有增加的趋势,真正发病率比先前的报道要高[4]。chow和lee报道在其研究中心骨内脂肪瘤的发生率为2.5%[8]。一些作者认为骨内脂肪瘤潜在和无症状的特点,故骨内脂肪瘤很少发现。然而,随着ct和mri应用增加,骨内脂肪瘤可能被早期发现和确切诊断数量增多。骨内脂肪瘤常发生于40-50岁的病人。但骨内脂肪瘤的发病年龄从4岁至85岁[4]。男性病人轻度高发。milgram[3]进行了大宗病例报道,显示有轻度男性患病率增加的现象,但性别差异是有争议的,一个近期的报道称男妇发病率比例大致相当[4]。
骨内脂肪瘤的病因学仍有争议。病因学从原发性的骨肿瘤[3]至创伤和骨梗死后的反应性骨破坏不同[9]。有作者认为高脂蛋白血症可能是骨内脂肪瘤的病因。另一个设想为脂肪性骨髓的凝聚,常见于跟骨和椎体骨,可能是病因之一。许多作者认为骨内脂肪瘤来源于骨髓内的脂肪组织[8]。其他的作者认为骨内脂肪瘤是继发于梗死、炎症的反应性变化或创伤后治愈的骨梗死。然而,这些理论均没有解释骨内脂肪瘤的起源。chow和lee等[8]认为骨内脂肪瘤演进性的改变是由髓内压力增加所引起的缺血状态和在毛细血管水平血供受累下肿瘤增长所致[10]。
骨内脂肪瘤可以发生于人体内任何部位骨胳,包括:跟骨[11]、胫骨、股骨[12]、掌骨、肱骨、桡骨、髂骨、蝶骨[13]、筛骨[14]、肋骨[15, 16]、额骨[17, 18]、下颌骨[19]、上颌骨、骶骨等。但跟骨和长骨的干骺端如股骨、胫骨、腓骨和肱骨易发生[3]。长骨的骨骺和骨干、髂骨、坐骨、椎体骨和颅骨很少发生[3]。本例病人骨内脂肪瘤发生于左侧股骨远端和左侧胫骨近端的干骺端。仅有几例报道多发性的骨内脂肪瘤[20]。
骨内脂肪瘤常无临床表现,偶而在相同部位损伤时经过影像学检查发现。然而,在一些脂肪瘤是有症状的。radl回顾分析29例骨内脂肪瘤的病人,胫骨10例,无症状为2例,股骨3例,均有症状[5]。然而,在有症状的病人,与肿瘤有关的症状并没有特异性[2]。常见的症状为病痛、肿胀和压痛[2,3]病理性骨折骨折很少发生[3]。尽管大多数病人是无症状的,偶然的影像学检查发现。但也有部分病人出现局部病痛。疼痛累及关节也是常见的。本例病人骨折前没有疼痛等症状,是在骨折拍片检查时偶然发现的。
在平片上,骨内脂肪瘤经常表现为界限清楚的溶骨性损害,伴有硬化缘。骨内脂肪瘤在平片上通常表现为良性的溶骨性损害,界限清楚,较厚的钙化或骨化的致密基质。平片不能对其做出诊断。骨内脂肪瘤通常包含钙化的坏死脂肪、一少部分脂肪组织和受累骨的扩张和重塑。ct显示骨髓内溶骨性损害。病灶内可见多隔和点状钙化。病理学观察为成熟、有生命活力的脂肪细胞,没有点状钙化和营养不良性钙化。骨内脂肪瘤在x线平片和ct上表现为骨内脂肪性透亮影或骨质缺损区,mri上病灶为脂肪信号。病灶中央或边缘可见斑块状或结节状钙化,可能来自于脂肪组织的坏死皂化或间叶组织化生[21]。mr i上瘤内钙化表现为边缘清楚的低信号,脂肪黏液样变则为长t1 和长t2 信号,骨内脂肪瘤周围骨髓信号无异常[22]。总之,骨脂肪瘤在x线平片上表现为脂肪性透亮区,但多因前后结构重叠和组织密度分辨率低,常不能估测出透亮区成分而难以定性。根据病灶内ct(尤其是ct值的测定)或mri所显示的脂肪成分即可对骨脂肪瘤作出定性诊断和鉴别诊断[23]。
骨内脂肪瘤的分型通常根据milgram分型系统对病灶进行放射学和病理学分型[3]。i期为有生命活力的脂肪细胞,病灶表现为透亮区。ii期为由于脂肪钙化,局部放射学密度增加,组织学上,有生命活力的脂肪细胞包围钙化区。iii期为钙化的坏死脂肪周围包围骨化。本例病例结合影像学和组织病理学显示为milgram 分型为ii期
尽管脂肪瘤和脂肪肉瘤[24,25]非常常见,但骨内脂肪瘤是最少见的骨肿瘤之一。据报道,一些脂肪瘤在影像学上很难诊断。因此,与其他肿瘤诊断混淆时有发生。必须组织学诊断才更可靠。在一些骨内脂肪瘤的病例,自发演变、为良性、自限性肿瘤。鉴别诊断包括良、恶性肿瘤:跟骨区的假性囊肿(ward’s三角)、骨梗死、纤维结构不良、成骨细胞瘤、内生软骨瘤[9]、软骨母细胞瘤[9]、软骨肉瘤[9]、单纯骨囊肿、布罗迪脓肿、非骨化性纤维瘤和巨细胞瘤等。
治疗骨内脂肪瘤为刮除植骨和临床随访观察。在最近的研究中发现:肿瘤刮除时应用石炭酸没有明显意义[5]。经肿瘤刮除后平均随访32个月,在最后一次随访中,没有一例出现复发,包括临床表现及影像学检查[5]。如果没有病理性骨折的情况下,无症状的骨内脂肪瘤可以保守治疗。基于近期文献报道,对于无症状的病人而没有病理性骨折可能的病人,临床及影像学随访观察是明智的选择[26]。对于有症状的损害及可能发生病理性骨折的病人建议手术治疗[15]。本例病人在左侧胫骨骨折切开复位内固定的同时,行胫骨近端骨内脂肪瘤刮除植骨,股骨远端未行手术治疗,进行临床观察与随访。与其他研究相比,有报道骨内脂肪瘤复发2例[1]。另外,骨内脂肪瘤恶变5例[27]。
通过文献回顾和结合本例报道,骨内脂肪瘤通常是无症状的,通常在体检或x光片、ct或mri检查时偶然发现。尽管影像学可以做出诊断,但有时被误诊为其他的肿瘤或炎性过程,组织活检往往可以明确诊断。对于有症状的骨内脂肪瘤患者可行肿瘤刮除植骨术。石碳酸辅助治疗意义不大。对于诊断明确、没有病理性骨折的危险、无症状表现的病人,可行非手术治疗,对这些病人进行临床和影像学随访观察。
作者单位:210008 南京大学医学院附属鼓楼医院骨科
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